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Braz J Otorhinolaryngol.

2016;82(1):82-87

Brazilian Journal of

OTORHINOLARYNGOLOGY
www.bjorl.org.br

ARTIGO ORIGINAL

Suppurative labyrinthitis associated with otitis


media: 26 years experience,

Andr Souza de Albuquerque Maranhoa,b,*, Valeria Romero Godofredoc,


Norma de Oliveira Penidoa,b

a
Departamento de Otorrinolaringologia, Escola Paulista de Medicina, Universidade Federal de So Paulo (EPM-UNIFESP),
So Paulo, SP, Brasil
b
Departamento de Cirurgia, Cabea e Pescoo, Escola Paulista de Medicina, Universidade Federal de So Paulo (EPM-
UNIFESP), So Paulo, SP, Brasil
c
Departamento de Medicina, Escola Paulista de Medicina, Universidade Federal de So Paulo (EPM-UNIFESP), So Paulo, SP,
Brasil

Recebido em 11 de julho de 2014; aceito em 24 de dezembro de 2014

KEYWORDS Abstract
Otitis media; Introduction: Suppurative labyrinthitis continues to result in significant hearing impairment,
Labyrinthitis; despite scientific efforts to improve not only its diagnosis but also its treatment. The definitive
Hearing loss diagnosis depends on imaging of the inner ear, but it is usually clinically presumed.
Objective: To analyze the clinical factors and hearing outcomes in patients with labyrinthitis
secondary to middle ear infections and to discuss findings based on imaging test results.
Methods: Retrospective cohort study, based on the charts of patients admitted with middle ear
infection-associated labyrinthitis.
Results: We identified 14 patients, eight (57%) of whom were females and six (43%) males. Mean
age was 40 years. Cholesteatomatous chronic otitis media was diagnosed in six patients (43%),
acute suppurative otitis media in six (43%), and chronic otitis media without cholesteatoma was
diagnosed in two patients (14%). Besides labyrinthitis, 24 concomitant complications were iden-
tified: six cases (25%) of labyrinthine fistula, five cases (21%) of meningitis, five cases (21%) of
facial paralysis, five cases (21%) of mastoiditis, two cases (8%) of cerebellar abscess, and one
case (4%) of temporal abscess. There was one death. Eight (57%) individuals became deaf, while
six (43%) acquired mixed hearing loss.

DOI se refere ao artigo: http://dx.doi.org/10.1016/j.bjorl.2014.12.012



Como citar este artigo: Maranho ASdA, Godofredo VR, Penido NO. Suppurative labyrinthitis associated with otitis media: 26 years experience. Braz J
Otorhinolaryngol. 2016;82:82-7.

Instituio: Departamento de Otorrinolaringologia e Cirurgia de Cabea e Pescoo, Escola Paulista de Medicina, Universidade Federal de So Paulo (EPM
-UNIFESP), So Paulo, SP, Brasil
* Autor para correspondncia.
E-mail: andre_maranhao@hotmail.com (A.S.d.A. Maranho).

2015 Associao Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Crvico-Facial. Publicado por Elsevier Editora Ltda. Este um artigo Open Access sob
a licena CC BY (https://creativecommons.org/licenses/by/4.0/deed.pt).
Suppurative labyrinthitis associated with otitis media: 26 years experience 83

Conclusion: Suppurative labyrinthitis was often associated with other complications; MRI played
a role in the definitive diagnosis in the acute phase; the hearing sequel of labyrinthitis was sig-
nificant.
2015 Associao Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Crvico-Facial. Published by Elsevier
Editora Ltda. This is an open access article under the CC BY- license (https://creativecommons.
org/licenses/by/4.0/).

PALAVRAS-CHAVE Labirintite associada otite mdia: experincia de 26 anos


Otite mdia;
Labirintite; Resumo
Perda auditiva Introduo: Labirintite permanece resultando em deficincia auditiva significativa, apesar dos
esforos cientficos para melhorar no s o diagnstico, como tambm o tratamento. O diagns-
tico definitivo dependente de imagens da orelha interna, mas geralmente presumido clini-
camente.
Objetivo: Analisar os fatores clnicos e os resultados auditivos em pacientes com labirintite se-
cundria otite mdia e discutir os achados dos exames de imagem.
Mtodo: Estudo de coorte retrospectivo, com base nos pronturios de pacientes diagnosticados
com labirintite associada infeco da orelha mdia.
Resultados: Foram identificados 14 pacientes, oito (57%) do sexo feminino e seis (43%) masculi-
no. Mdia etria de 40 anos. Otite mdia crnica colesteatomatosa foi diagnosticada em seis
pacientes (43%), otite mdia aguda em seis pacientes (43%) e otite mdia crnica sem colestea-
toma em dois pacientes (14%). Foram identificadas 24 complicaes concomitantes: seis casos
(25%) de fstula labirntica, cinco casos (21%) de meningite, cinco (21%) de paralisia facial, cinco
(21%) de mastoidite, dois casos (8%) de abscesso cerebelar e um caso (4%) de abcesso temporal.
Houve uma morte. Oito (57%) indivduos tornaram-se anacsticos, enquanto seis (43%) evolu-
ram para perda auditiva mista.
Concluso: Labirintite foi frequentemente associada a outras complicaes; RNM auxiliou no
diagnstico definitivo da labirintite na sua fase aguda; a sequela auditiva da labirintite foi sig-
nificativa.
2015 Associao Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia Crvico-Facial. Published by Elsevier
Editora Ltda. This is an open access article under the CC BY- license (https://creativecommons.
org/licenses/by/4.0/).

Introduo so mais sutis, e muitos pacientes evoluem satisfatoriamente


com o tratamento da doena subjacente da orelha mdia, de
O advento dos antibiticos e imunizaes, no sculo passado, modo que o diagnstico nem sempre realizado.
levou a um declnio considervel na incidncia de complica- A localizao complexa das estruturas da orelha interna no
es de otites mdias, portanto, uma discusso sobre labi- osso temporal, albergadas no denso osso da cpsula ptica,
rintite associada infeco da orelha mdia pode parecer, representa um obstculo significativo para acessar e identi-
primeira vista, um assunto ultrapassado. No entanto, as com- ficar qualquer alterao nesta regio, haja vista que o co-
plicaes ainda ocorrem, com taxas significativas de morbi- nhecimento atual sobre fisiopatologia da orelha interna
dade (notavelmente, deficincia auditiva), particularmente oriundo, principalmente, de estudos em animais, envolvendo
nos pases em desenvolvimento.1-6 Leskinen et al. estudaram coleta de tecidos, anlises histolgicas, moleculares e de
50 pacientes tratados por complicaes de otite mdia e, marcadores inflamatrios. Diante disso, pouco se sabe sobre
dentre as diversas complicaes elencadas no estudo, a la- os mecanismos envolvidos nas doenas da orelha interna
birintite foi apontada como a mais incapacitante, com todos humana in vivo.8
os indivduos acometidos evoluindo para perda auditiva pro- Exames de imagem so ferramentas importantes na tenta-
funda ou completa.2 tiva de melhor compreender a dinmica da inflamao da
O diagnstico de labirintite secundrio otite media es- orelha interna. Assim como a tomografia computadorizada
sencialmente clnico, atravs da observncia de vertigem, (TC) de alta resoluo avalia doenas que afetam o labirinto
nistagmo, zumbido e deteriorao da audio no contexto de sseo, a ressonncia nuclear magntica (RNM) define as
uma infeco da orelha mdia. Em muitas doenas da orelha doenas que acometem o interior da cpsula ptica e as vias
interna, o processo inflamatrio que ocorre geralmente retrococleares. Recentes avanos nas tcnicas de RNM ofe-
presumido, em vez de efetivamente diagnosticado, e os cor- recem oportunidades interessantes para o estudo da estru-
ticosteroides so prescritos empiricamente como tratamento tura, funo e metabolismo da cclea in vivo. A utilizao do
de escolha.7 O reconhecimento da labirintite supurativa gadolnio como meio de contraste no estudo da orelha inter-
geralmente mais evidente, devido a magnitude e severidade na agrega sensibilidade RNM, particularmente para doenas
dos sintomas, ao passo que, na labirintite serosa, os sintomas como a labirintite.8-11
84 Maranho ASdA et al.

O objetivo da presente pesquisa foi analisar fatores clnicos por fim, a fase de ossificao caracterizada por formao
e resultados auditivos de pacientes com labirintite secund- ssea metaplsica.12 Em animais com labirintite purulenta,
ria a infeces de orelha mdia e discutir os resultados de a fibrose foi observada precocemente, em duas semanas, ea
exames de imagem. ossificao em dois meses aps a infeco.8 Na presente coor-
te, todos os indivduos que desenvolveram ossificao da
cclea foram diagnosticados pelo menos seis meses aps o
Mtodo incio da infeco, e todos evoluram para perda completa
de audio.
Estudo de coorte retrospectivo, com base nos pronturios dos Destaca-se que os diagnsticos otolgicos predominantes
pacientes atendidos pelo departamento de Otologia/Otoneu- foram a OMCC e a OMA, embora a amostra seja pequena
rologia de um hospital universitrio tercirio, entre 1987 e (n=14). Padres semelhantes so relatados em estudos rea-
2013. Foram includos na pesquisa os pacientes em cujos lizados com nmeros maiores de pacientes.4,5 A maioria dos
pronturios constava o diagnstico de labirintite secundria pacientes com OMCC teve fstula labirntica como complica-
otite mdia. Foram excludos os pronturios com informa- o associada. Supe-se que o processo fisiopatolgico, nes-
es incompletas e aqueles em que o diagnstico de labirin- tes casos, transcorra atravs do ntimo contato do tecido de
te no foi bem estabelecido. Os seguintes dados foram granulao infectado abaixo da matriz de colesteatoma com
coletados dos pronturios: idade, sexo, histria clnica, tipo a membrana endosteal e a perilinfa subjacente.1,3-5 J nos
de infeco da orelha mdia, complicaes associadas, re- casos de OMA, acredita-se que a infeco se estende para o
sultado das audiometrias e resultados de exames de imagem. labirinto atravs de uma membrana da janela oval vulnervel
Todos os pacientes receberam antibioticoterapia e cortico- ou deiscente.2,12
terapia sistmica. O estudo foi aprovado pelo comit de ti- H poucas evidncias diretas de inflamao ocorrendo du-
ca da instituio sob o protocolo n. 0081/10. rante a labirintite, e o conhecimento da dinmica das res-
postas inflamatrias no interior da orelha interna humana ,
ainda, limitado.8 Acreditamos que a melhor compreenso do
Resultados processo inflamatrio e a possibilidade de estabelecer o seu
curso em um determinado indivduo auxiliariam na identifi-
Foram identificados 14 pacientes diagnosticados com labirin- cao do tipo e da localizao da leso coclear, resultando
tite associada otite mdia. Oito eram do sexo feminino no desenvolvimento de tratamentos customizados, com o
(57%) e seis (43%) do sexo masculino. A mdia de idade foi de intuito de reduzir os efeitos deletrios nas delicadas estru-
40 anos, variando de 9 a 67 anos (tabela 1). turas da orelha interna. Tal fato alteraria o paradigma atual
Todos os pacientes apresentavam otite mdia antes do de ministrar corticoesteroides sistmicos em todos os casos.
diagnstico de labirintite. As otites mdias foram classifica- Alguns estudos em animais investigaram os mecanismos dos
das da seguinte forma: otite mdia crnica colesteatomato- distrbios da orelha interna inflamatrio-induzidos; contudo,
sa (OMCC) em seis (43%) indivduos, otite mdia aguda (OMA) estudos em humanos so limitados. As razes podem ser: os
em seis (43%), e otite mdia crnica no colesteatomatosa fluidos e tecidos intralabirnticos, alojados internamente no
(OMCNC) em dois (14%). Treze (93%) pacientes apresentavam complexo osso temporal, so difceis de coletar para a cul-
uma ou mais das seguintes complicaes associadas (total de tura; a perda auditiva aguda ou a vertigem so raramente
24 complicaes registradas): fstula labirntica (fig. 1) em fatais, tornando os tecidos da orelha interna raramente dis-
seis pacientes (25%, n = 24); meningite, paralisia facial e ponveis para autpsias; e o osso temporal, excepcionalmen-
mastoidite em cinco pacientes cada (21%, n = 24); abscesso te, removido em autpsias de rotina, limitando, dessa
cerebelar (fig. 2) em dois (8%, n = 24); e abscesso temporal forma, ao estudos histolgicos.1,4
em um paciente (4%, n = 24). Houve um bito neste estudo Os exames de imagem superam esses obstculos e, na
(caso 7) (tabela 2). atualidade, desempenham papel importante no diagnstico.
Zumbido foi relatado em 14 pacientes (100%), vertigem em Poucas reas da Medicina tm se beneficiado dos avanos em
10 (71%) e nistagmo em cinco (36%). Oito (57%) pacientes diagnstico por imagem, como a Otologia.8,9 Foi possvel a
tornaram-se anacsicos e seis (43%) evoluram para perda realizao de RNM em 64% dos pacientes neste estudo, sendo
auditiva mista (moderada a profunda). Em nove pacientes esta uma ferramenta decisiva na confirmao do diagnstico
(64%), o diagnstico de labirintite foi confirmado com o au- e na avaliao da extenso da doena.
xlio da RNM contrastada (fig. 3) e com a sequncia FIESTA Estudos anteriores8-11 salientaram a importncia da utiliza-
(fast imaging employing steady state acquisition) (fig. 4). A o do gadolnio em RNM, a fim de detectar leses inflama-
TC de ossos temporais corroborou o diagnstico em trs pa- trias da orelha interna. Destacaram, ainda, que alteraes
cientes (casos 2,3 e 4) (21%), atravs da observao de ossi- incipientes no processo da doena so detectveis por essa
ficao da cclea (fig. 5). tcnica de ressonncia magntica. Acredita-se, tambm, que
o realce pelo meio de contraste resulte de uma ruptura da
barreira hematolabirntica (BHL). A BHL mantm a composi-
Discusso o dos fluidos da orelha interna, protegendo-ade substn-
cias txicas atravs da propriedade de permeabilidade
Sabe-se que a sequncia de eventos que ocorrem durante um seletiva.9,13
episdio de labirintite segue, tipicamente, trs fases. Na fase Na literatura radiolgica, geralmente, trs fases da labi-
aguda, bactrias e leuccitos surgem no espao perilinftico; rintite so descritas: fase aguda, fase fibrosa e labirintite
na fase fibrosa, otecido de granulao constitudo de fibro- ossificante.14 importante mencionar que esta uma diviso
blastos associados neovascularizao resulta em fibrose; e, didtica, sendo possvel a ocorrncia concomitante de fases.
Suppurative labyrinthitis associated with otitis media: 26 years experience 85

Tabela 1 Descrio dos casos

Caso Sexo Idade Diagnstico Comorbidade Exame de Complicao Resultado


otolgico imagem associada auditivo
1 F 59 OMCC Diabetes mellitus TC Fstula labirntica PAM severa
2 F 20 OMCNC SIDA TC Meningite Anacusia
3 M 9 OMCC TC Fstula labirntica Anacusia
RNM Meningite
Abscesso cerebelar
4 M 39 OMCC Pneumonite TC Anacusia
eosinoflica crnica
5 M 43 OMCC TC Fstula labirntica PAM severa
6 M 18 OMCC TC Meningite Anacusia
RNM Fstula labirntica
Abscesso temporal
7 F 31 OMCC TC Meningite Anacusia
Paralisia facial
Fstula labirntica
8 F 17 OMCC TC Meningite Anacusia
RNM Fstula labirntica
Mastoidite
Abscesso cerebelar
9 M 31 OMA Granulomatose de TC Paralisia facial PAM moderada-
Wegener severa
RNM Mastoidite
10 F 52 OMA Granulomatose de TC Paralisia facial PAM moderada-
Wegener severa
RNM Mastoidite
11 F 42 OMA Granulomatose de TC Paralisia facial PAM severa-
Wegener profunda
RNM Mastoidite
12 F 64 OMA Diabetes mellitus TC Paralisia facial PAM moderada
RNM
13 F 41 OMA TC Paralisia facial Anacusia
RNM Meningite
14 F 67 OMA Diabetes mellitus TC Mastoidite Anacusia
RNM
OMCC, otite mdia crnica colesteatomatosa; OMCNC, otite mdia crnica no colesteatomatosa; OMA, otite mdia aguda; RNM,
ressonncia nuclear magntica; TC, tomografia computadorizada; SIDA, sndrome da imunodeficincia adquirida; PAM, perda auditiva
mista.

Na fase aguda, h intenso realce das estruturas da orelha (fig. 4) possvel observar diminuio de sinal na orelha in-
interna nas imagens de RNM ponderadas em T1 aps a injeo terna. Por sua vez, na fase da labirintite ossificante, onde
intravenosa de gadolnio (fig. 3). Acreditamos ser justamen- debris e parties sseas se formam, a TC de ossos temporais
te nessa etapa da doena que a RNM determinante para o (fig. 5) o melhor exame para identificar a extenso e a lo-
diagnstico, visto que a labirintite apresenta, muitas vezes, calizao das leses. RNM, tipicamente, no h captao
sintomatologia frustra, no sendo possvel identific-la ape- de contraste, e nas sequenciais FIESTA e T2 observa-se hipos-
nas clinicamente. sinal na regio labirntica.
Nessa fase, estudos tomogrficos so de pouca valia, assim Salientamos que todos os pacientes (100%) queixavam-se
como na fase fibrosa da labirintite. Com a substituio dos de zumbido, e todos evoluram para algum grau de perda
fluidos intralabirnticos por septaes de tecido fibroso, ca- auditiva neurossensorial (com ou semgap areo-sseo), e 71%
racterstico da fase fibrosa, ainda pode haver realce da ore- queixaram-se de vertigem, geralmente correlacionada com
lha interna pelo gadolneo, porm, de forma menos a gravidade da infeco. Em uma srie de casos mais abran-
pronunciada. RNM ponderada em T2 e na sequncia FIESTA gente,2 os autores observaram perda auditiva profunda ou
86 Maranho ASdA et al.

Figura 3 RNM ponderada em T1, com gadolneo. Realce de


contraste em cclea esquerda (seta) em paciente com granulo-
Figura 1 Tomografia dos ossos temporais, corte axial. Seta matose de Wegener. Nota: hipercaptao de contraste em ore-
mostra eroso do canal semicircular lateral no lado esquerdo lha mdia. Paciente com mastoidite associada.
em um paciente com OMCC. Nota: eroso posterior na mastoi-
de, adjacente ao seio sigmoide.

Figura 4 RNM sequncia FIESTA, corte coronal. Seta mostra


hipossinal em cclea e projeo do vestbulo. Mesmo paciente
Figura 2 Tomografia de crnio com contraste, corte axial, ja- da figura 3.
nela para partes moles. Demonstra abscesso cerebelar es-
querda. Nota: edema de partes moles adjacente ao osso tem-
poral esquerdo, consistente com mastoidite.

Tabela 2 Distribuio das complicaes (n = 24)

Complicao N %
Fstula labirntica 6 25
Meningite 5 21
Paralisia facial 5 21
Mastoidite 5 21
Abscesso cerebelar 2 8
Abscesso temporal 1 4

completa em todos os casos. Relataram ainda que a vertigem


associada labirintite foi compensada em todos os pacien-
tes. Igualmente, observamos que, superado o quadro infec-
cioso agudo, os pacientes com queixas vestibulares evoluram Figura 5 Tomografia de osso temporal esquerdo, corte axial.
satisfatoriamente. Destaca-se, tambm, a importncia de se Demonstra ossifico coclear. Nota: mastoide hipodesenvolvida,
valorizar a queixa de zumbido (onipresente neste estudo) preenchida por material com densidade de partes moles.
Suppurative labyrinthitis associated with otitis media: 26 years experience 87

que, apesar de ser bastante frequente em outras doenas 2. Leskinen K, Jero J. Acute complications of otitis media in
otolgicas, pode sinalizar para uma agresso incipiente ao adults. Clin Otol. 2005;30:511-6.4. Dubey SP, Larawin V. Com-
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gement. Laryngoscope. 2007;117:264-7.
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3. Dubey SP, Larawin V. Complications of chronic suppurative otitis-
complicaes em todos os casos, com exceo de um pacien- media and their management. Laryngoscope. 2007;117:264-7.
te (93%). Estas complicaes normalmente recebem maior 4. Osma U, Cureoglu S, Hosoglu S. The complications of chronic oti-
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em que identificada, a perda auditiva j est estabelecida. Teotrakul S. Extracranial and intracranial complications of sup-
Com os tratamentos existentes na atualidade, mesmo que purative otitis media: report of 102 cases. J Laryngol Otol.
fosse possvel diagnosticar precocemente, uma vez iniciado 1993;107:999-1004.
o processo inflamatrio na orelha interna, este evolui para 6. Penido NO, Andre Borin A, Iha L, Suguri VM, Onishi E, Fukuda Y,
et al. Intracranial complications of otitis media: 15 years of
um processo inexorvel de dano celular. Infelizmente, o diag-
experience in 33 patients. Otolaryngol Head Neck Surg.
nstico precoce da labirintite ainda no muda o prognstico
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auditivo, exceto em casos de doenas imunomediadas, como 7. Haynes DS, OMalley M, Cohen S, Watford K, Labadie RF. Intra-
a granulomatose de Wegener, na qual possvel melhorar os tympanic dexamethasone for sudden sensorineural hearing loss
limiares auditivos com tratamento especfico.15,16 Complica- after failure of systemic therapy. Laryngoscope. 2007;117:
es concomitantes tm sido amplamente reportadas na li- 3-15.
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