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ORIGINAL

Tratamiento de la sialorrea en nios con patologa neurolgica


M. Andrea Tboas-Pereira, Cecilia Paredes-Mercado, Xnia Alonso-Curc, Joaquim Badosa-Pags,
Jordi Muchart, Pilar Po

Servicio de Neurologa (M.A. TboasPereira, C. Paredes-Mercado,


X. Alonso-Curc, P. Po). Servicio
de Diagnstico por la Imagen
(J. Badosa-Pags, J. Muchart).
Hospital Universitari Sant Joan
de Du. Esplugues de Llobregat,
Barcelona, Espaa.
Correspondencia:
Dra. Pilar Po Argelles. Servicio
de Neurologa. Hospital Universitari
Sant Joan de Du. Pg. Sant Joan
de Du, 2. E-08950 Esplugues de
Llobregat (Barcelona).
Fax:
+34 932 033 959.
E-mail:
pilarpoo@hsjdbcn.org
Aceptado tras revisin externa:
23.04.15.
Cmo citar este artculo:
Tboas-Pereira MA, ParedesMercado C, Alonso-Curc X,
Badosa-Pags J, Muchart J, Po P.
Tratamiento de la sialorrea en
nios con patologa neurolgica.
Rev Neurol 2015; 61: 66-70.
2015 Revista de Neurologa

Introduccin. La sialorrea es la incapacidad para retener la saliva dentro de la boca y su progresin al tracto digestivo, y
es un problema frecuente en pacientes peditricos con patologa neurolgica, por lo que se estn utilizando diferentes
medidas para su tratamiento.
Objetivo. Evaluar la eficacia y seguridad del trihexifenidilo, la escopolamina y la infiltracin de toxina botulnica en el
tratamiento del babeo en nios con patologa neurolgica.
Pacientes y mtodos. Es un estudio de tipo abierto y prospectivo. Incluye pacientes atendidos en el servicio de neurologa
que presentaban babeo excesivo, con repercusin en su calidad de vida, entre 2009 y 2013.
Resultados. En 46 pacientes se indic tratamiento con trihexifenidilo oral, y se obtuvo buena respuesta en 15 (32,6%),
tres con efecto transitorio y el resto mantenido. Presentaron efectos secundarios tres pacientes (6,5%). De los 11 pacientes
a los que se indicaron parches de escopolamina, se hall efecto beneficioso en cuatro (36,36%), uno fue retirado por falta
de eficacia y seis por efectos secundarios. Veinticinco pacientes fueron infiltrados con toxina botulnica, con disminucin
significativa del babeo en 16 (64%) tras la primera infiltracin. No observamos cambios significativos en nueve casos. Slo
uno present efectos secundarios (disfagia leve).
Conclusiones. Por no haber una opcin teraputica totalmente eficaz para los pacientes con sialorrea, recomendamos
iniciar el tratamiento con trihexifenidilo; como segunda opcin, los parches de escopolamina, y como tercera opcin,
la toxina botulnica. La infiltracin de toxina botulnica en glndulas salivales se muestra como una alternativa eficaz y
segura segn nuestra serie.
Palabras clave. Eficacia. Escopolamina. Parlisis cerebral. Seguridad. Sialorrea. Toxina botulnica tipo A. Tratamiento. Trihexifenidilo.

Introduccin
La sialorrea o babeo es la incapacidad para retener
la saliva dentro de la boca y su progresin al tracto
digestivo. Su presencia no se debe a un aumento en
la produccin de saliva, sino a una alteracin en su
procesamiento.
La produccin diaria de saliva es de 1.000-1.500 mL
y est regulada por el sistema nervioso parasimptico, mediante el neurotransmisor acetilcolina. Durante la ingesta de comida, la mayor produccin
procede de la glndula partida, mientras que, en
situacin basal, son las glndulas submaxilares y
sublinguales las que producen hasta el 70% [1].
La sialorrea en nios menores de 2 aos es normal, pero en mayores de 4 aos siempre se considera patolgica y es un problema frecuente en pacientes peditricos con patologa neurolgica, especialmente en la parlisis cerebral, donde tiene una prevalencia estimada del 35-58% [2-4].
La prdida visible de saliva (babeo anterior) tiene consecuencias clnicas (dermatitis perioral, pre-

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disposicin a infecciones bucodentales) y psicosociales (aislamiento social, disminucin de la calidad


de vida y autoestima). El babeo posterior (acmulo de
saliva en la hipofaringe) puede provocar aspiraciones e infecciones respiratorias, as como favorecer
la esofagitis [5].
El babeo es uno de los problemas con repercusin ms importante en las actividades de la vida
diaria del nio, especialmente en la etapa escolar,
por lo que se estn utilizando diferentes medidas
para su tratamiento: logopedia especfica, frmacos
anticolinrgicos, infiltracin de toxina botulnica ti
po A (TBA) y tratamientos quirrgicos.
La logopedia especfica consiste en ejercicios pa
ra inhibir los reflejos patolgicos y mejorar el control ceflico, el cierre labial, la inhibicin de la protrusin lingual, la succin y el transporte intrabucal, y la deglucin de la saliva. Tras el entrenamiento,
estas habilidades se pueden ir adquiriendo, de modo
que el nio las realice de forma automtica [6].
Los frmacos anticolinrgicos disminuyen la secrecin salival y ayudan as a reducir o anular el ba-

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beo de forma simultnea con el entrenamiento, pe


ro tienen otros efectos antimuscarnicos (dilatacin
pupilar y visin borrosa, enrojecimiento facial, taquicardia, mareos, retencin urinaria, estreimiento, dficit de sudoracin) que afectan su tolerabilidad, si bien existe una amplia variacin interindividual. Los ms utilizados son el trihexifenidilo oral y
los parches transdrmicos de escopolamina [7,8].
La inyeccin de TBA en las glndulas salivales
acta bloqueando la conexin colinrgica neuroglandular y no tiene los efectos secundarios a distancia de los frmacos anticolinrgicos administrados por va general.
Los efectos secundarios estn relacionados con
la sequedad de la mucosa, y las posibles complicaciones pueden estar relacionadas con la difusin de
la toxina a la musculatura orofarngea, con la consiguiente disfagia, por lo que se han de establecer
unos criterios claros de inclusin/exclusin y un seguimiento riguroso [9].
Cuando el babeo excesivo repercute en el manejo diario y han fracasado los medios de reeducacin
y las ayudas farmacolgicas, se puede plantear tratamiento quirrgico, de los cuales el ms recomendable, segn diversas publicaciones, es la combinacin de una submaxilectoma bilateral y la ligadura
del conducto parotdeo [10].
Nuestro objetivo es evaluar la eficacia y la seguridad del trihexifenidilo, la escopolamina y la infiltracin de TBA en el tratamiento del babeo en nios con patologa neurolgica.

Pacientes y mtodos
Estudio de tipo abierto y prospectivo en el que se
seleccionaron pacientes atendidos en el servicio de
neurologa que presentaban babeo excesivo, con repercusin en su calidad de vida, entre 2009 y 2013.
Para la valoracin clnica del babeo, se aplicaron
escalas de frecuencia (Teacher Drool Scale) [11], intensidad (modificada de la Consortium on Drooling
Scale) [12] y repercusin en la calidad de vida (Tablas I y II).
Medimos, adems, la sialorrea con el cociente de
babeo modificado drool quotient (DQ), que consiste en la observacin sistemtica de sequedad o
mojadura de los labios o mentn durante 20 observaciones de 15 s cada una a lo largo de cinco minutos:
N. de observaciones mojadas
DQ =
100 (valor en %)

20 observaciones en 5 minutos

(cada 15 s)

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Tabla I. Cuestionarios de gravedad del babeo.


1. Nunca
2. Ocasionalmente (no cada da)
Frecuencia
3. Frecuentemente (todos los das, pero no permanentemente)
4. Constantemente
1. Seco (nunca babea)
2. Leve (slo los labios mojados)
Intensidad

3. Moderado (mojados los labios y la barbilla)


4. Intenso (el babeo se extiende hasta mojar la ropa)
5. Profuso (el babeo se extiende y moja las manos, mesa, objetos)

Tabla II. Repercusin en la calidad de vida (cada tem punta de 1 a 4).


Cuntos baberos o camisetas necesita cambiar durante el da como consecuencia del babeo?
Cunto interfiere para la alimentacin?
Tiene la piel irritada por el babeo?
Presenta mal aliento o mal olor por la saliva en la ropa?
Tiene limitacin de actividades en casa por el babeo?
Tiene limitacin de actividades fuera de casa por el babeo?

Tras esta evaluacin, se seleccion a los pacientes que


cumplan los siguientes criterios de inclusin:
Frecuencia > 3 puntos o intensidad > 3 puntos.
Repercusin en calidad de vida > 7 puntos.
DQ > 50%.
Aquellos pacientes en los que se plante la infiltracin con TBA haban de cumplir unos criterios, descritos en la tabla III.
Las escalas se aplicaron previamente al inicio del
tratamiento y posteriormente al cabo de un mes y
seis meses, para valorar la respuesta.
Se consider mala respuesta si la escala de frecuencia e intensidad disminua en 1 punto o menos o
si el DQ lo haca menos del 25%; respuesta moderada, si descenda entre 2-3 puntos y el DQ lo haca en
un 50%; y buena respuesta, cuando la puntuacin disminua en 3 puntos o ms y el DQ era inferior al 25%.
Al inicio de nuestro estudio se utiliz una pauta
de tratamiento dividida en dos fases (trihexifenidilo-

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M.A. Tboas-Pereira, et al

Tabla III. Criterios para plantear la infiltracin con toxina botulnica (TBA).
Babeo excesivo
Edad mayor de 4 aos y menor de 18 aos
Criterios
de inclusin

Que no hayan respondido a otros tratamientos


Que hayan firmado un consentimiento informado
Si presentan disfagia, han de ser portadores de gastrostoma
endoscpica percutnea para su alimentacin habitual
Presencia de disfagia y alimentacin por va oral
Procesos respiratorios crnicos o proceso respiratorio agudo (el da de la inyeccin)
Sospecha de alergia a la medicacin

Criterios
de exclusin

Sospecha de miastenia u otras enfermedades neuromusculares causantes de debilidad


Pacientes con marcada atrofia o debilidad
Tratamiento anterior con TBA en un plazo inferior a tres meses
Haber presentado reaccin adversa en tratamientos anteriores con TBA
Tratamiento concomitante con otros frmacos para el babeo

TBA). Posteriormente, tras nuestra experiencia, se


introdujo un nuevo frmaco (escopolamina) y el protocolo actual qued establecido en tres etapas.
En una primera fase se prescribe pauta de trihexifenidilo va oral (dosis media: 0,15 mg/kg/da)
durante al menos un mes; si no hay efectos positivos o el paciente presenta efectos secundarios, se pa
sa a pauta de parche de escopolamina: se emplean
parches con dosis de 0,5-1,5 mg cada tres das.
Los no respondedores son infiltrados con TBA
(Botox de Allergan), segn los criterios de inclusin/exclusin anteriormente descritos. La inyeccin de toxina se administra bajo control ecogrfico, efectuado por un radilogo experimentado.
Cada vial de 100 UI es diluido en 1 mL de solucin salina. La dosis utilizada fue la siguiente: en
pacientes con peso superior a 25 kg, una dosis total
de 100 UI, repartidos en 25 UI en cada glndula; en
pacientes con peso inferior a 25 kg, 1 UI/kg de peso,
en cada una de las cuatro glndulas.

Resultados
En 46 pacientes se indic tratamiento con trihexifenidilo oral. No se obtuvo respuesta positiva en 28

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(60,86%), y se obtuvo buena respuesta en 15 de ellos


(32,6%), de los cuales tres tuvieron un efecto transitorio y el resto, mantenido. Presentaron efectos secundarios tres pacientes (6,5%): uno de ellos, dilatacin pupilar; otro, sequedad excesiva, y otro, taquicardia e irritabilidad.
De los 11 pacientes a los que se indic parches
de escopolamina, encontramos efecto beneficioso en
cuatro (36,36%). Uno fue retirado por falta de eficacia y seis por efectos secundarios: dos por retencin
de orina y cuatro por alergia cutnea (uno de ellos
con respuesta satisfactoria).
En total, 25 pacientes fueron infiltrados con TBA,
12 nios y 13 nias: nueve casos inicialmente slo
en las glndulas partidas, un caso slo en las glndulas submandibulares (porque no se visualizaron
las partidas mediante ecografa) y el resto en las
glndulas partidas y submaxilares.
Los diagnsticos clnicos fueron variados: encefalopatas no filiadas, cromosomopatas, traumatismo craneoenceflico grave, parlisis cerebral, sndrome de Rett, sndrome biopercular y trastorno del espectro autista.
Encontramos disminucin significativa del babeo
en 16 pacientes (64%) tras la primera infiltracin.
De ellos, 10 mantuvieron buena respuesta en sucesivas infiltraciones. Tres no respondieron despus
de la segunda infiltracin, por lo que no continuaron con las infiltraciones. No observamos cambios
significativos en nueve pacientes (36%).
La media de inicio de efecto se sita en un mes y
dos semanas, y la duracin del efecto fue de unos
seis meses. En tres pacientes, el efecto positivo se
prolong durante un perodo de 10-15 meses.
En cuanto a efectos secundarios, slo encontramos un caso con disfagia moderada transitoria, con
muy buena respuesta posterior en cuanto a la disminucin del babeo.

Discusin
Existen diferentes opciones para la evaluacin y el
tratamiento del babeo, con resultados variables.
En cuanto a la evaluacin, en nuestra experiencia, el rendimiento de la escala de afectacin de calidad de vida no es un buen medidor de la repercusin del problema, en comparacin con las de frecuencia e intensidad del babeo. En muchos casos,
principalmente en los pacientes con mayor grado
de discapacidad, a pesar de un alto grado de babeo,
la afectacin en la calidad de vida es menor gracias
a la adaptacin de su entorno familiar y escolar a la
sintomatologa del nio. Asimismo, el DQ ha servi-

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Tratamiento de la sialorrea en nios con patologa neurolgica

do como instrumento complementario, pero con


limitaciones. El sentirse evaluado hace que encontremos puntuaciones bajas en comparacin con el
resto de escalas en nios con mayor control consciente. Estas apreciaciones se describen escasamente en la bibliografa previa.
En cuanto al tratamiento, el primer escaln consistira en la asociacin de tratamiento logopdico y
neurorrehabilitador con frmacos anticolinrgicos,
de los cuales, los ms utilizados son el trihexifenidilo y la escopolamina [1].
Un estudio de Carranza del Ro et al analiza el
beneficio y la tolerabilidad del trihexifenidilo en
101 nios con parlisis cerebral para tratar la sialorrea, distona o ambos. Concluyen que la mayora
de los pacientes tolera bien la medicacin y encuentran mejora de la sialorrea en un 60% de los pacientes [13]. Nuestros datos son similares en cuanto
a la tolerabilidad, slo un 9% present efectos adversos; sin embargo, los efectos beneficiosos los encontramos slo en el 46%, si bien es cierto que la
muestra es menor y las dosis utilizadas, ms bajas.
Otro de los frmacos utilizados como alternativa
en el tratamiento de estos pacientes son los parches
de escopolamina. Diversos estudios detectan una
disminucin de la secrecin salival, aunque la eficacia vara entre pacientes. Mato et al realizaron un
estudio prospectivo en 26 pacientes con sialorrea
a los que aplicaron parche de escopolamina frente a
placebo, y encontraron una reduccin significativa
del babeo en el 70% de los pacientes a la semana de
tratamiento, sobre todo en aquellos con un babeo
intenso; los efectos adversos los encontraron en un
13% [14]. Otros estudios, como el de Lewis et al,
muestran una reduccin del babeo en un tercio de
los pacientes [8]. Existe, pues, variabilidad en los
resultados de eficacia entre los diferentes estudios,
lo cual puede deberse, en parte, a la dificultad para
cuantificar el babeo en estos pacientes.
En nuestro caso, obtuvimos efectos beneficiosos
en el 36,36% de los pacientes, con una mayor tasa
de efectos secundarios (54,5%), sobre todo reaccin
cutnea al parche.
Debido a la presencia de efectos secundarios de
estos frmacos y los diferentes resultados obtenidos,
en los ltimos aos se ha ampliado el uso de la TBA
como otra opcin teraputica para la sialorrea.
En 2001 fueron publicados por Jongerius et al [15]
los primeros resultados de la utilizacin de TBA
para el babeo en nios con parlisis cerebral. Trataron tres nios con inyecciones de TBA en ambas
glndulas submaxilares con efectos positivos y sin
efectos adversos. Tres aos ms tarde, los mismos
autores [16] realizaron el primer ensayo abierto en

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45 nios y adolescentes de 3-17 aos afectados de


parlisis cerebral tetrapartica y retraso mental, y
compararon la eficacia de dos diferentes tratamientos: inyecciones de TBA en las glndulas submandibulares y la administracin transdrmica de parches de escopolamina. Se logr una reduccin superior al 50% de la incontinencia salival entre comidas desde el primero hasta el sexto mes tras la inyeccin. Estos datos son similares a los que nosotros
encontramos en nuestro estudio.
Observamos que en nuestros pacientes obtenemos mejores respuestas en aquellos con mayor afectacin (general y cognitiva), con una puntuacin
inicial ms alta en las escalas de babeo y en aquellos
casos en los que infiltramos tanto glndulas partidas como submaxilares.
A la hora de la valoracin con las escalas de babeo, objetivamos casos en los que exista una mejora en las escalas de calidad de vida; sin embargo, el
cociente de babeo no se modificaba e incluso empeoraba. Esto se ha descrito tambin en otros estudios y pone de manifiesto la influencia de otros posibles factores, como la postura de la cabeza, el nivel cognitivo o que cinco minutos de observacin
para calcular el cociente no se correspondan con lo
que ocurre durante todo el da.
Un estudio multicntrico [17] compara los resultados obtenidos en 45 nios con parlisis cerebral u
otras afectaciones neurolgicas tratados con TBA
con un grupo control, de caractersticas similares,
al que no se aplicaba ningn tratamiento. Sus resultados confirman los efectos positivos y los escasos
efectos secundarios.
Al igual que en esta publicacin, en nuestro grupo slo encontramos un caso con efectos secundarios, y, adems, leve. Sin embargo, en otras comunicaciones se habla de un porcentaje mucho ms elevado de complicaciones, sobre todo en relacin con
la disfagia. Esto puede relacionarse con los claros
criterios de exclusin que aplicamos (no se incluyen aquellos con disfagia a no ser que se alimenten
por botn gstrico) y la dilucin que realizamos de
la toxina, en 1 mL de suero salino, por lo que el volumen que infiltramos es pequeo.
Aunque en nuestra serie de pacientes slo uno
present disfagia leve como efecto secundario, es
una complicacin grave, con riesgo de aspiraciones
de alimentos o incluso de la propia saliva. Por este
motivo, se debe recomendar siempre una observacin rigurosa, especialmente durante la ingesta de
alimentos, al menos durante dos semanas despus
de la infiltracin, con acceso posible a un centro sanitario. En caso de que se presentara disfagia como
efecto secundario, se ha de valorar la colocacin de

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M.A. Tboas-Pereira, et al

una sonda nasogstrica durante un perodo de 15 das


a un mes.
En resumen, por no haber una opcin teraputica
totalmente eficaz para los pacientes con sialorrea,
recomendamos iniciar el tratamiento con trihexifenidilo, como segunda opcin los parches de escopolamina y como tercera opcin la toxina botulnica, que se muestra como una alternativa eficaz y
segura, de acuerdo con la bibliografa previa. En
cuanto a las escalas de valoracin, recomendamos
utilizar las de frecuencia e intensidad, segn nuestra experiencia.
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Drooling therapy in children with neurological disorders


Introduction. Drooling is the inability to retain saliva in the mouth and its progression to the digestive tract, being a
common problem in pediatric patients with neurological disorders. Three different treatment options are available.
Aim. To assess the effectiveness and safety of trihexyphenidyl, scopolamine and botulinum toxin infiltration in the treatment
of drooling in children with neurological disorders.
Patients and methods. This is an open and prospective type study. We include patients treated in the Neurology Service
that present excessive drooling, affecting their quality of life, between 2009 and 2013.
Results. We enrolled 46 patients in the study. The treatment with oral trihexyphenidyl was indicated in 46, obtaining good
result in 15 (32.6%), three with temporary effect and the rest with lasting effect. Three patients presented side effects
(6.5%). Four out of 11 (36.36%) patients treated with scopolamine patch had beneficial effects. One was withdrawn due
to lack of efficacy and six due to side effects. Twenty-five patients were infiltrated with botulinum toxin, with a significant
decrease of drooling in 16 patients (64%) after the first injection. We observed no significant changes in nine patients.
Only one out of 25 showed side effects (mild dysphagia).
Conclusions. Currently there is not a fully effective therapeutic option for drooling. We recommend starting treatment
with trihexyphenidyl. A second option could be the scopolamine patch and botulinum toxin as a third option. Botulinum
toxin infiltration in salivary glands is shown as an effective and safe alternative in our study.
Key words. Botulinum toxin type A. Cerebral palsy. Drooling. Efficacy. Safety. Scopolamine. Treatment. Trihexyphenidyl.

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